INVESTIGACIÓN CLÍNICA

 

Manifestación clínica inicial de la lipomatosis epidural lumbar grado III de Naka: serie de casos

 

Tomás I. Erausquin,* José A. Rosado Pardo,** Jean M. Vital,# Aníbal J. Sarotto,** Micaela Besse**

*Unidad de Patología Espinal, Clínica Pergamino, Buenos Aires, Argentina

**Unidad de Patología Espinal, Servicio de Ortopedia y Traumatología, Sanatorio Victorio Franchín, Ciudad Autónoma de Buenos Aires, Argentina

#Unidad de Patología Espinal, Hospital Pellegrin, Bordeaux, Francia

 

RESUMEN

Introducción: La lipomatosis epidural espinal es una enfermedad infrecuente caracterizada por el sobrecrecimiento del tejido adiposo no encapsulado dentro del espacio epidural. Esto genera una estenosis del conducto espinal que puede provocar sintomatología compresiva. La presentación típica es insidiosa a lo largo de meses o años. El objetivo de este estudio fue realizar un análisis descriptivo de la manifestación clínica inicial en pacientes con lipomatosis epidural espinal grado III de Naka. Materiales y Métodos: Estudio observacional retrospectivo en la Unidad de Patología Espinal de 4 instituciones, de 2010 a 2023. Se incluyó a pacientes >18 años, de ambos sexos, que acudieron por dolor lumbar con irradiación o sin irradiación, y presentaban lipomatosis lumbar Naka III en la resonancia magnética. Resultados: Se incorporó a 40 pacientes (edad promedio 62.5 años). El 75% era obeso, ninguno era fumador. El motivo de consulta más frecuente fue lumbalgia, con una mediana de evolución del dolor de 5.5 meses. Conclusiones: La lumbalgia fue la consulta más frecuente, con excepción del compromiso de L3-S1 que fue la lumbocruralgia. Los pacientes que sufrieron dolor más tiempo (>6 meses) eran más jóvenes y tenían un índice de masa corporal menor; sin embargo, no resultó estadísticamente significativo.

Palabras clave: Lipomatosis epidural lumbar; lumbalgia; manifestaciones clínicas.

Nivel de Evidencia: IV

 

Initial Clinical Signs of Naka’s Grade III Lumbar Epidural Lipomatosis: A Case Series

 

ABSTRACT

Introduction: Spinal epidural lipomatosis (SEL) is a rare pathology characterized by the overgrowth of nonencapsulated adipose tissue within the epidural space. This generates spinal stenosis, which might result in compression symptoms. The typical presentation is insidious pain that lasts months or years. The objective of this study was to carry out a descriptive analysis of the initial clinical signs of patients with Naka’s grade III lumbar SEL. Materials and Methods: Retrospective observational study in the Spinal Pathology Unit of 4 institutions, from 2010 to 2023. Patients over the age of 18, of both sexes, who consulted for low back pain with or without radiation and presented Naka’s grade III lumbar lipomatosis on magnetic resonance imaging (MRI) were included. Results: We included 40 patients, with a mean age of 62.5 years; 75% were obese, there were no smokers. The most frequent reason for consultation was low back pain, with a median duration of 5.5 months. Conclusions: The most common reason for consultation was low back pain, with the exception of L3-S1 level involvement, which caused lumbar pain with radiation to the thigh. Patients with a longer period of pain (>6 months) were younger and had a lower BMI; although this was not statistically significant.

Keywords: Lumbar epidural lipomatosis; low back pain; clinical signs.

Level of Evidence: IV

 

INTRODUCCIÓN

El espacio epidural se encuentra entre el saco dural y las paredes raquídeas. Es un espacio virtual ocupado por grasa y venas que se extiende desde el foramen magno hasta el extremo distal del conducto raquídeo.1-3 La lipomatosis epidural espinal (LEE) es una enfermedad infrecuente caracterizada por el sobrecrecimiento del tejido adiposo no encapsulado dentro del espacio epidural. Esto genera una estenosis del conducto espinal que puede provocar sintomatología compresiva.3-5

El primer caso de LEE sintomática fue descrito por Lee y cols.,5 en 1975, en un paciente con trasplante de riñón que había recibido tratamiento prolongado con corticoides. La prevalencia es del 1,1-21%, predomina en el sexo masculino y los pacientes con obesidad, y es infrecuente en la población pediátrica.4,6-10 La incidencia muy variable probablemente se deba a los diferentes criterios diagnósticos. Borré y cols.8 definen el cúmulo rudimentario como LEE grado I, mientras que, en estudios más recientes, el diagnóstico es más estricto y empiezan a considerar la LEE con un franco cúmulo adiposo.6,7

Puede ser idiopática o asociarse con un exceso de corticoides endógeno o exógeno. La forma más común (26-50%) es aquella asociada al tratamiento prolongado con corticoides. Algunos cuadros relacionados con la corticoterapia son: trasplante de órganos, enfermedades autoinmunes, esclerosis múltiple, diabetes mellitus, colitis ulcerosa, enfermedad de Crohn.7,10-15 El exceso de corticoides endógeno ocasiona un bajo porcentaje de LEE (3%), está asociado a enfermedades que provocan hipercortisolemia, como la enfermedad de Cushing, el hipotiroidismo, el prolactinoma, etc. La forma idiopática (17%) es aquella de causa no conocida, en pacientes que no estuvieron expuestos a exceso de corticoides, ni tienen obesidad. La obesidad es la causa más común de LEE cuando se excluye el uso de corticoides (24,5%).10-16

La presentación típica es insidiosa a lo largo de meses o años. El dolor lumbar o torácico suele preceder al resto de los síntomas; excepcionalmente los pacientes pueden desarrollar síntomas agudos, presentarse con síntomas compresivos, como mielopatía, radiculopatía y, en raras ocasiones, como un síndrome de cola de caballo. Esta presentación variable se relaciona, en gran parte, con el cúmulo de tejido adiposo en distintas localizaciones del canal espinal.16-19

El estudio de elección para el diagnóstico es la resonancia magnética (RM), las imágenes típicamente muestran un tejido en el espacio epidural posterior hiperintenso en la secuencia T1, señal intermedia en la secuencia T2 e hiposeñal con supresión grasa, como característico del tejido graso.14,20-23 La imagen típica en el corte axial fue descrita por Kuhn y cols.2 como el signo de la “Y” por compresión circunferencial del saco dural a nivel lumbar. Borré y cols.,8 y Naka y cols.21 proponen distintos grados para la LEE, donde el grado III es el más severo, sintomático y suele observarse esa imagen en “Y” característica (Figuras 1 y 2).

 

 

 

 

 

 

 

Dado que no todos los pacientes con grados I y II son sintomáticos, la LEE puede constituir un hallazgo incidental. Por este motivo, el objetivo de este estudio fue realizar un análisis descriptivo de la manifestación clínica inicial de pacientes con lipomatosis espinal lumbar (LEL) grado III de Naka.

 

MATERIALES Y MÉTODOS

Se llevó a cabo un estudio observacional, descriptivo y retrospectivo en la Unidad de Patología Espinal de cuatro instituciones, entre enero de 2010 y enero de 2023. Se incluyó a pacientes >18 años, de ambos sexos que acudieron por dolor lumbar con irradiación o sin irradiación, y tenían LEL grado III de Naka en la RM.

Se excluyó a quienes recibían corticoides, los que sufrían endocrinopatías con alteraciones de cortisol, aquellos que abandonaron el seguimiento o que tenían datos incompletos y a los que padecían una enfermedad extradural, como hematomas, angiolipomas o metástasis epidural.

 

Recolección de datos

La recolección de datos se realizó a partir de un exhaustivo análisis de las historias clínicas de consultorio y el archivo de imágenes de las instituciones. Quienes cumplían los criterios de inclusión fueron incorporados en una base de datos desarrollada por los mismos investigadores a partir de las historias clínicas. Las variables registradas incluyeron parámetros clínicos (edad, sexo, índice de masa corporal [IMC], comorbilidades), parámetros de imágenes (nivel afectado en la RM) y parámetros de la presentación sintomática (motivo de consulta, tiempo de evolución).

Las imágenes fueron evaluadas por dos miembros senior del equipo.

 

Consideraciones éticas

Este estudio fue aprobado por el Comité de Ética e Investigación correspondiente de cada institución. Dado su carácter retrospectivo, no fue necesario el consentimiento informado de los participantes y los datos filiatorios se preservaron mediante su codificación en una base de datos con acceso exclusivo de los investigadores.

 

Análisis estadístico

Las variables categóricas se expresan como número absoluto de presentación y porcentaje. Las variables continuas que asumieron una distribución normal se presentan como media y desviación estándar; de lo contrario, como mediana y rango intercuartílico (RIC). Para verificar la distribución de la muestra se utilizó la prueba de Shapiro-Wilk.

La comparación del dolor pre- y posintervención se realizó con la prueba de la t de Student para muestras relacionadas o la prueba de rangos con signo de Wilcoxon para muestras relacionadas, según correspondiera. Las comparaciones entre grupos independientes variables se efectuó con la prueba de la t de Student para muestras independientes o la prueba de la U de Mann-Whitney, segun lo apropiado.

Los datos se analizaron con el programa IBM SPSS Macintosh, versión 24.0 (IBM Corp., Armonk, NY, EE.UU.).

 

RESULTADOS

Se incluyó a 40 pacientes con LEL grado III de Naka que concurrieron por dolor a la consulta con el equipo de patología espinal. Diez (25%) eran mujeres. El promedio de edad fue de 62.5 ± 12.9 años, ninguno era tabaquista. El resto de las características se detallan en la Tabla 1.

 

 

 

La mediana de evolución del dolor fue de 5.50 (RIC 3.75-7) meses. En cuanto a las presentaciones clínicas, el tiempo de evolución del dolor fue más prolongado en pacientes con las formas asociadas a radiculopatía comparados con aquellos con lumbalgia, con una diferencia estadísticamente significativa con respecto de la lumbalgia (p = 0,017) (Figura 3).

El nivel más afectado fue L5-S1 (n = 22, 55%), seguido de L4-S1 (35%). El grupo L3-S1 tenía mayor edad (mediana 60.5 vs. 59 y 59.5 años; p = 0,9), dolor con más tiempo de evolución (8.25 vs. 5.57 y 5.75 meses; p = 0,32) e IMC más alto (35,5 vs. 31,1 y 31,9 p = 0,069), pero estos hallazgos no resultaron significativos. El motivo de consulta más frecuente fue la lumbalgia (n = 23, 56%); cuando se analizó la presentación clínica según el nivel afectado, la clínica más frecuente en pacientes con compromiso de L3-S1 fue la lumbocruralgia, esta diferencia no fue significativa (Tabla 2).

 

 

 

 

 

 

Para facilitar el análisis multivariado, se dicotomizaron las variables tiempo de evolución (<6 meses vs. ≥6 meses) e IMC (<30 vs. ≥30).

Como resultado del análisis bivariado al comparar los grupos, aquellos con dolor por más tiempo eran más jóvenes (65.8 vs. 59.1 años; p = 0,1) y tenían un IMC menor (31,3 vs. 32,2; p = 0,39); sin embargo, estos valores no fueron significativos (Figura 4). Predominaron los pacientes con IMC >30 (75%), quienes consultaron principalmente por lumbalgia (69 vs. 27%, p = 0,018), con predominio del sexo masculino (86,2 vs. 45,5%, p = 0,014); las diferencias entre edad, tiempo de evolución y nivel afectado no fueron significativas (Tabla 3).

 

 

 

 

 

 

 

 

DISCUSIÓN

En este estudio, se evaluó a 40 pacientes con LEL grado III de Naka y una edad promedio de 62.5 años, con predominio del sexo masculino. El 75% de la muestra tenía un IMC >30. El motivo de consulta más frecuente fue la lumbalgia, con una mediana de evolución del dolor de 5.5 meses.

La LEL idiopática representa aproximadamente un 17% de los casos. El primer caso de LEE idiopática fue publicado por Badami y Hinck,19 en 1982. Años más tarde, se establece la forma idiopática: aquella que afecta a pacientes no obesos, sin tratamiento con corticoides ni otra causa subyacente que justifique la entidad; es la forma reportada con menos frecuencia.10-16 En este estudio, casi el 25% de los pacientes tenía la forma idiopática y el resto se asociaba con obesidad. Cabe destacar que este porcentaje más alto que los publicados puede obedecer a la exclusión de los casos relacionados con exceso de corticoides.

La LEL suele predominar en el sexo masculino (68-75%), es más frecuente a los 65 ± 10 años, y la duración de los síntomas varía mucho según las publicaciones (4-27 meses).2-8,14,15,23-25 Típicamente el cúmulo excesivo de tejido adiposo se produce de manera lenta y progresiva, de un saco tecal disminuido en las etapas iniciales a uno completamente obliterado en los estadios avanzados. Este tejido excesivo genera un efecto de masa, provocando una compresión mecánica y también una compresión venosa que lleva a la ingurgitación y la compresión del saco dural, la médula y las raíces.18-22

En nuestro estudio, no había pacientes con la forma aguda, la mediana de la evolución del dolor fue de 5.5 meses, con predominio del sexo masculino y una media de la edad similar a la de las publicaciones previas.

La localización del nivel espinal puede variar según la etiología de la enfermedad, la forma torácica es la más frecuente. Fogel y cols.15 reportan el depósito a predominio torácico (55,8%) cuando se asocia a corticoides exógenos, compromiso toracolumbar en caso de hipercortisolismo endógeno y predilección por la zona lumbosacra en la LEE idiopática y en aquella asociada con obesidad.11-15 Naka y cols. describen la predilección de la zona torácica media y lumbar baja en los casos idiopáticos, las formas torácicas son las que más se asocian con alteraciones neurológicas (hasta un 70% de casos de mielopatía).21

En nuestro estudio y en coincidencia con los reportes previos, predominó el nivel lumbar bajo (L5-S1) en aquellos pacientes con LEL idiopática y LEL asociada con obesidad.

Existen diversas graduaciones según las imágenes de la RM, pero ninguna se correlaciona con las manifestaciones clínicas.2,8,20-22 Borré y cols.8 proponen una clasificación de la LEE en las imágenes de la RM de 0 a III según el porcentaje del canal vertebral ocupado por el tejido graso; el grado III es siempre sintomático (con una ocupación del canal >70%). Naka utiliza cortes axiales y sagitales de RM para la clasificación de 0 a III, las formas avanzadas se asocian con la imagen en “Y” descrita por Kuhn y cols.2

En nuestro estudio, se analizó la presentación clínica de los pacientes con LEL grado III de Naka, con predominio de la lumbalgia (56%).

El estudio tiene como debilidad su diseño retrospectivo y un relativo escaso número de pacientes. Por otra parte, el muestreo no probabilístico puede estar sujeto a un eventual sesgo de selección. A pesar de ello, destacamos como fortaleza que es el primero en analizar la presentación clínica de la LEL grado III de Naka en nuestro medio y que los resultados obtenidos fueron similares a los de publicaciones internacionales sobre el tema, por lo que representa un aporte original de nuestro medio.

 

 

 

CONCLUSIONES

Nuestra muestra incluyó a 40 pacientes con LEL grado III de Naka. Predominó el sexo masculino, la edad promedio era de 62.5 años, y había un mayor compromiso del segmento lumbosacro.

La lumbalgia fue la forma de presentación más frecuente, excepto por el compromiso de L3-S1 que fue la lumbocruralgia. El 75% de la muestra era obesa, sin diferencias significativas en cuanto a la edad, la evolución del dolor y el nivel afectado con respecto a los pacientes con IMC ≤30. Los pacientes que sufrieron dolor por más tiempo (>6 meses) eran más jóvenes y tenían un IMC más bajo; sin embargo, estos hallazgos no fueron estadísticamente significativos.

 

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ORCID de J. A. Rosado Pardo: https://orcid.org/0000-0001-8467-3453              

ORCID de A. J. Sarotto: https://orcid.org/0000-0002-2199-5524

ORCID de J. M. Vital: https://orcid.org/0000-0003-1569-5901

ORCID de M. Besse: https://orcid.org/0000-0002-4388-1384

 

Recibido el 12-8-2023. Aceptado luego de la evaluación el 5-11-2023 Dr. Tomás I. Erausquin tomaserausquin@live.com.ar https://orcid.org/0009-0003-7918-4665

 

Cómo citar este artículo: Erausquin TI, Rosado Pardo JA, Vital JM, Sarotto AJ, Besse M. Manifestación clínica inicial de la lipomatosis epidural lumbar grado III de Naka: serie de casos. Rev Asoc Argent Ortop Traumatol 2024;89(1):6-14. https://doi.org/10.15417/issn.1852-7434.2024.89.1.1808

 

 

Información del artículo

Identificación: https://doi.org/10.15417/issn.1852-7434.2024.89.1.1808

Fecha de publicación: Febrero, 2024

Conflicto de intereses: Los autores no declaran conflictos de intereses.

Copyright: © 2024, Revista de la Asociación Argentina de Ortopedia y Traumatología.

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